Abstract
syndroom van Lemierre (LS) is een zeldzame, maar levensbedreigende complicatie van een orofaryngeale infectie. Combinaties van koorts, faryngitis, dysfagie, odynofagie of orofaryngeale zwelling komen vaak voor met symptomen. Infectie van de laterale faryngeale ruimte kan leiden tot trombose van de interne halsader, daaropvolgende metastatische complicaties (bijv. longabcessen, septische artritis), en significante morbiditeit en mortaliteit., LS wordt meestal veroorzaakt door de gramnegatieve anaërobe bacillus Fusobacterium necrophorum, vandaar ook bekend als necrobacillose. We presenteren een geval van LS veroorzaakt door Streptococcus intermedius, waarschijnlijk secundair aan tandvleesschrapen, waarbij de klacht nekpijn was. Het orofaryngeale onderzoek was normaal en een eerste CT van de nek werd gedaan zonder contrast, wat waarschijnlijk resulteerde in een diagnostische vertraging. Dit syndroom kan gemakkelijk worden gemist in vroege fasen. Gezien de mogelijke ernst van LS zijn vroegtijdige herkenning en geschikte geschikte antimicrobiële behandeling echter van cruciaal belang. S., intermedius is een ongebruikelijke oorzaak van LS, met slechts 2 eerdere gevallen worden gemeld in de literatuur. Daarom zal een bewustzijn van de talloze presentaties van dit syndroom, die op zijn beurt zal leiden tot geschikte en tijdige diagnostische studies, resulteren in een beter resultaat voor LS.
1. Inleiding
het syndroom van Lemierre (LS) is een levensbedreigende, maar zeldzame complicatie van een orofaryngeale infectie . In het preantibiotische tijdperk werd het syndroom van Lemierre geassocieerd met een sterftecijfer van 32% -90%, met embolische voorvallen bij 25% en endocarditis bij 12,5% van de patiënten., Het is nog steeds een potentieel levensbedreigende ziekte met een gerapporteerde mortaliteit van maximaal 17% .
In het post-antibioticumtijdperk werd het tot voor kort de “vergeten ziekte” genoemd, toen het zich vaker en op unieke wijze begon voor te stellen. De voorgestelde diagnostische criteria zijn (1) voorgeschiedenis van recente orofaryngeale infectie, (2) klinisch of radiografisch bewijs van tromboflebitis van de interne halsader (IJV), en (3) isolatie van een anaerobe pathogeen ., LS presenteert zich meestal als een zere keel, en faryngitis is de bron voor meer dan 85% van de gevallen, terwijl otitis media of tandheelkundige infectie verantwoordelijk is voor <2% van de gevallen . Naarmate de ziekte vordert, worden de zachte weefsels van de nek binnengevallen door anaerobe orale pathogenen, gevolgd door lokale invasie van de laterale faryngeale ruimte en septische tromboflebitis van de interne halsader (IJV). Het kan leiden tot septische embolie en metastatische abces, vooral in de longen en gewrichten., Complicaties zoals meningitis, osteomyelitis, miltabcessen, betrokkenheid van de schedelzenuw, trombose van de halsslagader en mediastinitis zijn gemeld .
LS wordt meestal veroorzaakt door de gramnegatieve anaerobe bacillus Fusobacterium necrophorum, vandaar ook bekend als necrobacillose . Andere etiologische agenten zoals Peptostreptococcus, Groep B en C Streptococcus, Staphylococcus, Enterococcus species en Proteus zijn ook geïsoleerd . Fusobacterium is een natuurlijke kolonisator in de orofarynx van gezonde volwassenen., Faryngitis verzwakt echter de mucosale barrière en laat Fusobacterium toe om in de bloedbaan te komen en complicaties te veroorzaken. Vroege diagnose met beeldvorming en bloedculturen bij klinisch verdachte patiënten kan mortaliteit en morbiditeit voorkomen.
S. intermedius, een van de leden van de Streptococcus milleri-groep, is een microaerofiel commensaal dat vaak voorkomt in de bovenste luchtwegen en het maagdarmkanaal en kan pyogene infecties veroorzaken, vooral in de lever, hersenen en huid en vooral in de hartkleppen ., Voor zover wij weten, is dit het eerste casusrapport van LS met Streptococcus intermedius in een immunocompetente volwassene als gevolg van een tandvleesprocedure met een normaal orofaryngeaal onderzoek op het moment van presentatie.
2. Casus presentatie
een vrouw van middelbare leeftijd presenteerde zich gedurende één week bij de eerste hulp met klachten van ernstige nekpijn en occipitale hoofdpijn, die niet verlicht werden met analgetica. Ze ontkende koorts, keelpijn, hoesten, kortademigheid of trauma aan de nek., De medische voorgeschiedenis was significant voor epilepsie en eerdere episodes van supraventriculaire tachycardie (SVT). Ze ontkende roken of illegaal drugsgebruik. Ze had een tandschrap van haar linkerkaak kiezen twee weken voor gingivitis. Vitale functies waren stabiel in de eerste hulp. Lichamelijk onderzoek was positief voor nekgevoeligheid en minimale beperking van nekbewegingen. Laboratoriumgegevens toonden een witte bloedcel (WBC) van (neutrofielen 79%). Geautomatiseerde tomografie (CT) scan van het hoofd en de nek zonder contrast en lumbale punctie werden gedaan om uit te sluiten subarachnoïdale bloeding., De resultaten toonden geen afwijkingen. Vandaar dat de patiënt werd ontslagen op spierverslappers en analgetica.
ze keerde binnen 5 dagen terug op de eerste hulp met hoge koorts, verergering van nekpijn en hoofdpijn. Temperatuur was 101 ° F, hartslag 162 / min, ademhaling 16 / min, bloeddruk 152/96 mmHg, en zuurstofverzadiging van 92% op de lucht in de kamer. Faryngeale onderzoek toonde geen erytheem, zwelling, of exsudaten. Er was ook geen bewijs voor otitis media of een actieve gingivitis. Er was geen cariës opgemerkt op dat moment, en er was geen warmte of koude intolerantie., Percussie tederheid was niet aanwezig. Nek onderzoek toonde beperking in het bereik van de bewegingen, en een tedere koord-achtige massa was voelbaar aan de linkerkant van de nek. Cardiopulmonaal onderzoek toonde diffuse gekraak in beide longen en geen hartruis.
laboratoriumgegevens toonden een WBC-telling van (bands 44%) en een ESR van 98 mm/uur. volledig metabolisch profiel (CMP), inclusief elektrolyten, nierfunctie (BUN, creatinine) en leverenzymen (LFTs) lagen allemaal binnen het normale bereik. ECG toonde SVT., Röntgenfoto ‘ s van de borst toonden kleine bilaterale pleurale vochtophoping en bilaterale longinfiltraten zonder cavitaties. CT-scan van het hoofd en de hals met contrast toonde een trombus aan in de linker interne halsader (IJV) (figuur 1) die zich uitstrekt tot de linker sigmoïde sinus (Figuur 2) en bilateraal in de caverneuze sinus (Figuur 3). Er was diffuus oedeem rond de zachte weefsels van de nek. Preliminaire bloedkweek groeide gram-positieve cocci in ketens. Ze werd empirisch gestart met intraveneuze clindamycine en vancomycine. Ongefractioneerde heparine werd ook gestart vanwege de uitgebreide stolsellast., Workup for autoimmune and hypercoagulable diseases was unrevealing for any abnormality. Autoimmune workup included anti-nuclear anti-bodies (ANA), rheumatoid factor (RF), cytoplasmic antineutrophil cytoplasmic antibodies (c-ANCA), perinuclear anti-neutrophil cytoplasmic antibodies (p-ANCA), anti-Ro/SSA and anti-La/SSB antibodies., Hypercoaguleerbare workup omvatte protrombinetijd( PT), partiële tromboplastinetijd (PTT), international normalized ratio (INR), factor V Leiden-mutatie, protrombine genmutatie, proteïne C en s evenals antitrombinespiegels, anti-cardiolipine antilichamen en lupus anticoagulans.
3., Discussie
samengevat presenteren we een vrouw van middelbare leeftijd die een week lang ernstige nekpijn en occipitale hoofdpijnen had, die bij de eerste presentatie geen koorts of keelpijn had, maar wel een voorgeschiedenis van tandheelkundige werkzaamheden die twee weken geleden werden uitgevoerd. Een CT-scan van het hoofd en de nek kon geen pathologie onthullen bij opname, en ze werd ontslagen van de Eerste Hulp, waarbij ze zeer snel verslechterde gedurende de volgende vijf dagen en vervolgens met verergerde koorts, hoofdpijn, nekpijn en een leukocytose van 34.000., Vijf bloedculturen uitgevoerd over een periode van zes dagen groeide Streptococcus intermedius, en een CT hoofd en nek met contrast toonde trombose van de halsader, holle sinussen, en linker sigmoid sinus. De patiënt overleefde en herstelde na acht weken ampicilline-sulbactam. het syndroom van Lemierre is een zeldzame ziekte, meestal veroorzaakt door het micro-organisme Fusobacterium necrophorum. Tonsillitis is de meest voorkomende primaire infectie (87,1%) gevolgd door mastoïditis (2,7%) en odontogene infecties (1,8%) ., Dit wordt typisch gevolgd door invasie van de faryngeale zijwand en tromboflebitis van de interne halsader gevolgd door hoogwaardige bacteriëmie en septische zaaien van vitale organen, meestal de longen. Het is zeer waarschijnlijk dat onze patiënt is ontwikkeld secundair aan het tandvlees schrapen dat ze onderging twee weken voordat haar symptomen begonnen. S. intermedius is een zeldzaam causatief organisme, en slechts 2 gevallen van LS werden gevonden met deze bacterie . Escalona et al. rapporteerde een zaak met LS door S. intermedius., Deze patiënt presenteerde met uitgebreide mandibulaire zwelling als gevolg van een geïnfecteerde kies en koorts, samen met een oedemateuze vloer van de mond op lichamelijk onderzoek. Chemlal et al. , meldde een patiënt met LS, die een recente faryngitis had met koorts en lagere pijn op de borst gerelateerd aan meerdere pulmonale abcessen. Faryngitis is een enkele meest voorkomende presentatie van LS zoals vermeld door Wright et al. . In tegenstelling, onze patiënt mondonderzoek was volledig goedaardig, en ze had geen geschiedenis van keelpijn in het recente verleden., De goedaardige presentatie van onze patiënt en het normale orofaryngeale onderzoek kunnen haar diagnose vertraagd hebben. Het is verleidelijk om te speculeren dat verschillen in virulentie-eigenschappen tussen S. intermedius en F. necrophorum, de gebruikelijke ziekteverwekker die verantwoordelijk is voor LS, kunnen hebben bijgedragen aan een atypische presentatie. De vorige 2 gemelde gevallen van S. intermedius vertoonden echter wel orofaryngeale symptomen. Daarom is het belangrijk om te erkennen dat LS kan presenteren zonder tekenen van faryngitis of een actieve tandheelkundige of oorinfectie en dus kan worden gemist in de vroege fasen van de infectie .,
diagnose met behulp van een CT-scan van het hoofd en de nek met IV contrast wordt als superieur beschouwd aan een echografie in de nek, omdat het beter is bij het lokaliseren van de anatomische extensie van de trombus . CT-scan zonder contrast kan van beperkt nut zijn (zoals het geval was bij onze patiënt). Bij patiënten met aanhoudende ernstige faryngitis en tekenen van sepsis, en zelfs bij patiënten met koorts en ernstige nekpijn, moeten bloedculturen worden toegediend., Penicilline is de drug van keus, maar wegens recente penicilline-resistente spanningen van Fusobacterium, hebben drugs zoals Clindamycin of bètalactam/bètalactamaseinhibitor de voorkeur . De behandeling dient te worden gestart zodra het syndroom wordt vermoed en dient gedurende ten minste 6 weken te worden voortgezet . Chirurgische drainage van abces en IJV ligatie kan worden aangegeven voor patiënten die niet reageren op antibiotica, zoals werd gedaan in het preantibiotische Tijdperk, hoewel de ligatuur is niet vaak gedaan nu ., Het routinegebruik van anticoagulation is controversieel aangezien er geen gerandomiseerde proeven zijn, en sepsis-verwante trombocytopenie wordt vaak gezien in deze gevallen . Anticoagulatie moet sterk worden overwogen, als er stolsel voortplanting waarbij de caverneus sinus of als er septische emboli . Nochtans kan anticoagulation het risico van het aftappen en uitbreiding van hematoom verhogen.
4. Samenvatting
het syndroom van Lemierre treedt gewoonlijk op in de kindertijd, maar kan atypisch optreden bij mensen van middelbare leeftijd, zoals bij onze patiënt., Het kan gebeuren na faryngitis, otitis media, odontogene infecties, of tandheelkundige procedures . Het aantal gemelde gevallen neemt toe, als gevolg van het beperkte gebruik van antibiotica voor keelpijn en amandelontsteking . Hoogwaardige bacteriëmie met Streptococcus intermedius als gevolg van septische trombose, zonder enige tekenen van een orale of faryngeale infectie op het moment van presentatie, is een uniek kenmerk van dit geval. Verder is het vermogen van andere orale flora om veroorzakers van het syndroom van Lemierre te zijn niet zo goed vastgesteld en erkend als het is met Fusobacterium necrophorum., Dit suggereert dat een goedaardig mondonderzoek de diagnose LS niet mag uitsluiten. In het licht hiervan raden wij aan LS te overwegen bij de differentiële diagnose bij patiënten met aanhoudende keelpijn, mastoïditis, recente voorgeschiedenis van een tandheelkundige ingreep en/of tekenen van actieve gingivitis, vergezeld van nekpijn en zwelling. Bloedculturen moeten worden verkregen en CT-beeldvorming van de nek met IV contrast moet worden uitgevoerd. Dit zal op zijn beurt een tijdige diagnose en een beter resultaat mogelijk maken.