Abstract
sindromul Lemierre (LS) este o complicație rară, dar care pune viața în pericol a unei infecții orofaringiene. Combinațiile de febră, faringită, disfagie, odinofagie sau umflare orofaringiană sunt simptome comune care prezintă. Infecția spațiului faringian lateral poate duce la tromboza venei jugulare interne, complicații metastatice ulterioare (de exemplu, abcese pulmonare, artrită septică) și morbiditate și mortalitate semnificative., LS este de obicei cauzată de bacilul anaerob Gram-negativ Fusobacterium necrophorum, prin urmare, de asemenea, cunoscut sub numele de necrobaciloză. Prezentăm un caz de LS cauzat de Streptococcus intermedius, probabil secundar răzuinței gingivale, în care plângerea prezentă a fost durerea gâtului. Examinarea orofaringiană a fost normală și o CT inițială a gâtului a fost făcută fără contrast, ceea ce a dus probabil la o întârziere de diagnosticare. Acest sindrom poate fi ratat cu ușurință în fazele timpurii. Cu toate acestea, având în vedere severitatea potențială a LS, recunoașterea timpurie și tratamentul antimicrobian adecvat adecvat sunt critice. S., intermedius este o cauză neobișnuită a LS, doar 2 cazuri anterioare fiind raportate în literatura de specialitate. Prin urmare, o conștientizare a nenumăratelor prezentări ale acestui sindrom, care la rândul său va conduce la studii de diagnostic adecvate și în timp util, va avea ca rezultat un rezultat îmbunătățit pentru LS.
1. Introducere
sindromul Lemierre (LS) este o complicație care pune viața în pericol, dar o complicație rară a unei infecții orofaringiene . În epoca preantibiotică, sindromul Lemierre a fost asociat cu o rată a mortalității cazurilor de 32% -90%, cu evenimente embolice la 25% și endocardită la 12,5% dintre pacienți., Este încă o boală care poate pune viața în pericol, cu o mortalitate raportată de până la 17% .
în era post antibiotic, a fost numită „boala uitată” până de curând, când a început să se prezinte mai frecvent și mai unic. Criteriile de diagnostic sugerate sunt (1) Istoricul infecției orofaringiene recente, (2) dovezi clinice sau radiografice ale tromboflebitei venei jugulare interne (IJV) și (3) izolarea unui agent patogen anaerob ., LS se prezintă de obicei ca o durere în gât, iar faringita este sursa de intrare pentru mai mult de 85% din cazuri, în timp ce otita medie sau infecția dentară reprezintă <2% din cazuri . Pe masura ce boala progreseaza, țesuturile moi ale gâtului sunt invadate de anaerob oral patogeni, urmată de invazie locală laterale faringiene spațiu și tromboflebită septică a venei jugulare interne (IJV). Aceasta poate duce la emboli septice și abces metastatic, în special în plămâni și articulații., Au fost raportate complicații precum meningita, osteomielita, abcesele splenice, implicarea nervilor cranieni, tromboza carotidiană și mediastinita .
LS este de obicei cauzată de bacilul anaerob gram-negativ Fusobacterium necrophorum, de aceea este cunoscut și sub numele de necrobaciloză . Au fost izolați și alți agenți etiologici, cum ar fi Peptostreptococul, streptococul de grup B și C, stafilococul, speciile Enterococcus și Proteus . Fusobacterium este un colonizator natural în orofaringe de adulți sănătoși., Cu toate acestea, faringita slăbește bariera mucoasei și permite Fusobacteriului să intre în sânge și să provoace complicații. Diagnosticul precoce cu culturi imagistice și de sânge la pacienții suspectați clinic poate preveni mortalitatea și morbiditatea.
S. intermedius, unul dintre statele de Streptococcus milleri group, este o microaerofile comensale găsit frecvent la nivelul tractului respirator superior și tractului gastro-intestinal și este capabil de a provoca infecții piogene în special în ficat, creier și piele si cel mai important valvelor inimii ., Din cunoștințele noastre, acesta este primul raport de caz al LS cu Streptococcus intermedius la un ADULT imunocompetent care rezultă dintr-o procedură gingivală cu o examinare orofaringiană normală la momentul prezentării.
2. Prezentare de caz
O femeie de vârstă mijlocie a prezentat la camera de urgenta (ER) cu plangeri de dureri de gat severe și occipital dureri de cap timp de o săptămână, care nu au fost ușurată cu analgezice. Ea a negat febra, dureri în gât, tuse, dificultăți de respirație sau orice traumă a gâtului., Antecedentele medicale anterioare au fost semnificative pentru epilepsie și episoadele anterioare de tahicardie supraventriculară (SVT). Ea a negat fumatul sau consumul ilicit de droguri. Avea o răzuire dentară a molarilor mandibulari stângi cu două săptămâni înainte de gingivită. Semnele vitale au fost stabile în ER. Examenul fizic a fost pozitiv pentru sensibilitatea gâtului și restricționarea minimă a mișcărilor gâtului. Datele de laborator au evidențiat o globulă albă (WBC) de (neutrofile 79%). Tomografia computerizată (CT) a capului și a gâtului fără contrast și puncție lombară au fost făcute pentru a exclude hemoragia subarahnoidă., Rezultatele nu au evidențiat anomalii. Prin urmare, pacientul a fost externat pe relaxante musculare și analgezice.ea a revenit la ER în 5 zile cu febră mare grad, agravarea dureri de gât și o durere de cap. Temperatura a fost de 101 ° F, frecvența cardiacă 162/min, frecvența respiratorie 16/min, tensiunea arterială 152/96 mmHg și saturația oxigenului de 92% pe aerul din cameră. Examenul faringian nu a arătat eritem, umflare sau exudate. Nu au existat dovezi de otită medie sau de gingivită activă. Nu s-au observat carii dentare la acel moment și nu a existat intoleranță la căldură sau frig., Sensibilitatea percuției nu a fost prezentă. Examinarea gâtului a arătat restricții în gama de mișcări, iar o masă asemănătoare cordonului a fost palpabilă pe partea stângă a gâtului. Examinarea cardiopulmonară a evidențiat crăpături difuze în ambii plămâni și Niciun murmur cardiac.
datele de laborator au arătat un număr WBC de (benzi 44%) și un ESR de 98 mm / oră. profilul metabolic complet (CMP), inclusiv electroliții, funcția renală (BUN, creatinină) și enzimele hepatice (LFTs) au fost toate în limite normale. EKG a arătat SVT., Radiografia toracică a arătat mici efuzii pleurale bilaterale și infiltrate pulmonare bilaterale fără cavități. Scanarea CT a capului și gâtului cu contrast a demonstrat un tromb în vena jugulară internă stângă (IJV) (Figura 1) care se extinde până la sinusul sigmoid stâng (Figura 2) și bilateral în sinusul cavernos (Figura 3). A existat edem difuz în jurul țesuturilor moi ale gâtului. Culturile preliminare de sânge au crescut cocci gram-pozitivi în lanțuri. Ea a fost începută empiric pe clindamicină intravenoasă și vancomicină. Heparina nefracționată a fost, de asemenea, inițiată datorită încărcării extinse a cheagurilor., Workup for autoimmune and hypercoagulable diseases was unrevealing for any abnormality. Autoimmune workup included anti-nuclear anti-bodies (ANA), rheumatoid factor (RF), cytoplasmic antineutrophil cytoplasmic antibodies (c-ANCA), perinuclear anti-neutrophil cytoplasmic antibodies (p-ANCA), anti-Ro/SSA and anti-La/SSB antibodies., Hipercoagulabilitate analizele incluse în timpul de protrombină (PT) și timpul parțial de tromboplastină (PTT), raportul internațional normalizat (INR), factor V Leiden, mutația genei protrombinei mutație, proteina C și S, precum și nivelul antitrombinei, anti-anticorpi anticardiolipinici și lupus anticoagulant.
scanare CT a capului si gatului cu substanta de contrast a demonstrat un tromb în vena jugulară internă stângă (IJV).,
scanarea CT a capului și gâtului cu contrast a demonstrat un tromb în sinusul sigmoid stâng.
scanarea CT a capului și gâtului cu contrast a demonstrat un tromb bilateral în sinusurile cavernoase.,culturile de sânge (4 din 4) au crescut Streptococcus intermedius în 48 de ore, iar organismul sa dovedit a fi foarte susceptibil la penicilină (dar și susceptibil la clindamicină și vancomicină). Ulterior, antibioticele au fost schimbate în ampicilină-sulbactam. O cultură de sânge la șase zile după admitere a crescut, de asemenea, același organism. Ecocardiograma 2D nu a evidențiat vegetații valvulare. Anticoagularea a fost oprită după 10 zile din cauza scăderii hemoglobinei (de la 10,5 g/dL la 6.,9 g/dL), deși Esophagogastroduodenoscopy (EGD), colonoscopie, și o scanare CT a abdomenului și pelvisului nu a evidențiat o sursă evidentă de sângerare. LDH seric, reticulocite și haptoglobina au fost în limite normale, prin urmare, argumentând împotriva hemolizei. Ampicilina-sulbactam a fost continuată timp de opt săptămâni, iar pacientul a avut o recuperare clinică lentă, dar completă, cu rezoluție radiografică a cheagului.
3., Discuție
în rezumat, prezentăm o femeie de vârstă mijlocie care a prezentat dureri severe la nivelul gâtului și dureri de cap occipitale timp de o săptămână, care nu a avut febră sau durere în gât la prezentarea inițială, dar a oferit un istoric al lucrărilor dentare efectuate în urmă cu două săptămâni. Un noncontrasted CT a capului și gâtului nu a reușit să dezvăluie orice patologie la admitere, și a fost externată de la spital prin care ea s-a deteriorat rapid în următoarele cinci zile și apoi prezentate cu agravarea febra, dureri de cap, dureri de gât, și o leucocitoză de 34.000., Cinci culturi de sânge efectuate pe o perioadă de șase zile au crescut Streptococcus intermedius, iar un cap și gât CT cu contrast au arătat tromboză a venei jugulare, a sinusurilor cavernoase și a sinusului sigmoid stâng. Pacientul a supraviețuit și sa recuperat după opt săptămâni de ampicilină-sulbactam. sindromul Lemierre este o boală rară, cauzată de obicei de microorganismul Fusobacterium necrophorum. Amigdalita este cea mai frecventă infecție primară (87,1%) urmată de mastoidită (2,7%) și infecții odontogene (1,8%) ., Aceasta este de obicei urmată de invazia peretelui lateral faringian și tromboflebita venei jugulare interne urmată de bacteriemie de grad înalt și însămânțarea septică a organelor vitale, cel mai frecvent plămânii. Este foarte probabil ca pacienta noastră să fi dezvoltat LS secundar răzuinței gingivale pe care a suferit-o cu două săptămâni înainte de apariția simptomelor. S. intermedius este un organism cauzal rar și doar 2 rapoarte de caz de LS au fost găsite cu această bacterie . Escalona și colab. a raportat un caz cu LS din cauza lui S. intermedius., Acest pacient a prezentat o umflare mandibulară extinsă din cauza unui molar infectat și a febrei, împreună cu o podea edematoasă a gurii la examenul fizic. Chemlal și colab. , a raportat un pacient cu LS, care a avut o faringită recentă prezentând febră și dureri toracice inferioare legate de abcese pulmonare multiple. Faringita este o singură prezentare cea mai comună a LS, așa cum a menționat Wright et al. . În schimb, examinarea gurii pacientului nostru a fost complet benignă și nu a avut antecedente de durere în gât în trecutul recent., Prezentarea benignă a pacientei noastre și examinarea orofaringiană normală ar fi putut întârzia diagnosticul. Este tentant să speculăm că diferențele de proprietăți de virulență între S. intermedius și F. necrophorum, care este agentul patogen obișnuit responsabil pentru LS, ar fi putut contribui la o prezentare atipică. Cu toate acestea, cele 2 cazuri anterioare raportate de S. intermedius au prezentat semne orofaringiene. Prin urmare, este important să recunoaștem că LS poate prezenta fără semne de faringită sau o infecție dentară sau ureche activă și, prin urmare, poate fi ratată în fazele timpurii ale infecției .,diagnosticul folosind scanarea CT a capului și gâtului cu contrast IV este considerat superior unei ecografii a gâtului, deoarece este mai bine în localizarea extensiei anatomice a trombului . Scanarea CT în absența contrastului poate avea o utilitate limitată (așa cum a fost cazul pacientului nostru). Culturile de sânge trebuie trimise la un pacient cu faringită severă persistentă și semne de sepsis și chiar la pacienții care prezintă febră și dureri severe la nivelul gâtului., Penicilina este medicamentul ales, dar datorită tulpinilor recente de Fusobacterium rezistente la penicilină, sunt preferate medicamente precum clindamicina sau inhibitorul beta-lactamazei/beta-lactamazei . Tratamentul trebuie început imediat ce se suspectează sindromul și trebuie continuat timp de cel puțin 6 săptămâni . Drenajul chirurgical al abcesului și ligarea IJV poate fi indicat pacienților care nu răspund la antibiotice, așa cum s-a făcut în epoca preantibiotică, deși ligatura nu se face frecvent acum ., Utilizarea de rutină a anticoagulării este controversată, deoarece nu există studii randomizate, iar trombocitopenia legată de sepsis este adesea observată în aceste cazuri . Anticoagularea trebuie luată puternic în considerare, dacă există o propagare a cheagurilor care implică sinusul cavernos sau dacă există emboli septici . Cu toate acestea, anticoagularea poate crește riscul de sângerare și extinderea hematomului.
4. Rezumat
sindromul Lemierre se prezintă de obicei în copilărie, dar se poate prezenta atipic la persoanele de vârstă mijlocie, ca și la pacientul nostru., Se poate întâmpla după faringită, otită medie, infecții odontogene sau proceduri dentare . Numărul cazurilor raportate este în creștere, datorită utilizării restricționate a antibioticelor pentru dureri în gât și amigdalită . Bacteriemia de grad înalt cu Streptococcus intermedius datorată trombozei septice, fără semne de infecție orală sau faringiană la momentul prezentării, este o caracteristică unică a acestui caz. Mai mult, capacitatea altor floră orală de a fi agenți cauzali ai sindromului Lemierre nu este la fel de bine stabilită și recunoscută ca în cazul Fusobacterium necrophorum., Acest lucru sugerează că un examen oral benign nu trebuie să excludă diagnosticul de LS. Având în vedere acest lucru, recomandăm ca LS să fie luată în considerare în diagnosticul diferențial la pacienții care prezintă durere persistentă în gât, mastoidită, istoric recent al unei proceduri dentare și/sau semne de gingivită activă, însoțită de dureri de gât și umflături. Trebuie obținute culturi de sânge și trebuie efectuată imagistica CT a gâtului cu contrast IV. Aceasta, la rândul său, va permite diagnosticarea în timp util și îmbunătățirea rezultatelor.